Relata-se inusitado achado de micro-organismos, semelhantes às espiroquetas, móveis e de diferentes morfologias e tamanhos, identificados pela microscopia de campo escuro, no sangue de animais do Centro de Bioterismo da Faculdade de Medicina da USP. As bactérias não crescem em meios habituais de cultivo, são pouco coradas pelo Giemsa e derivados da prata, e as provas sorológicas e moleculares foram negativas para Borrelia e Leptospira. A microscopia eletrônica revelou presença de micro-organismos com morfologia de Mycoplasma e, devido à sua mobilidade, sugeriu-se a presença de Mollicutes do gênero Spiroplasma. Visualizaram-se micro-organismos com mesmas características em 15 dos 26 funcionários (57,6%) do Centro de Bioterismo da FMUSP; contudo, exames clínicos e laboratoriais indicaram que os indivíduos estavam saudáveis. Estudos adicionais desenvolvidos na Disciplina de Reumatologia da FMUSP mostraram que, aproximadamente, 94% dos pacientes com Síndrome Baggio-Yoshinari (SBY) e 20% dos indivíduos normais também exibiam as mesmas estruturas identificadas no Centro de Bioterismo. A microscopia eletrônica realizada com amostras de pacientes com SBY mostrou bactérias que apresentam semelhanças com Mycoplasma, Chlamydia e Bacteroides. Visto que as sorologias e os testes moleculares foram negativos para estes contaminantes e com base em publicações da literatura médica, sugeriu-se que estes agentes infecciosos latentes fossem bactérias na sua apresentação L, que são definidas como bactérias despojadas de parede celular, assumindo, assim, morfologia de Mycoplasma, sendo, na maioria dos casos, inofensivas aos hospedeiros. Concluímos que os "espiroquetídeos" visualizados em animais e funcionários do Centro de Bioterismo seriam bactérias na forma L, não patogênicas, provenientes de contaminantes do meio ambiente, infecções regulares habituais ou oriundos de micro-organismos endógenos da flora saprofítica normal. Ao contrário, os "espiroquetídeos" identificados na SBY, ao preservarem a capacidade de invadir células in vitro, são potencialmente patogênicos e relacionados com a etiologia da SBY. Interpretamos a SBY como zoonose nova e particular ao território brasileiro, causada por espiroquetas adaptadas às formas latentes, possivelmente provenientes de mutações bacterianas em resposta às condições ecológicas e geográficas próprias do país.

We report the unusual finding of mobile spirochetal microorganisms with different morphologies and sizes, on dark-field microscopy of the blood of animals from the Vivarium of the Medical School of USP. The bacteria did not grow in common culture media, shows faint staining to Giemsa and silver-derived stains, and serologies and molecular tests were negative for Borrelia and Leptospira. Electron microscopy revealed the presence of microorganisms with Mycoplasma-like morphology and, due to its mobility, it was suggested that they represented Mollicutes of the genus Spiroplasma. Microorganisms with the same morphology were also observed in 15 out of 26 employees (57.6%) of the Vivarium of FMUSP; however, clinical and laboratorial exams indicated that those individuals were healthy. Additional studies undertaken at the Rheumatology Department of FMUSP demonstrated the presence of the same structures identified at the Vivarium in approximately 94% of the patients with Baggio-Yoshinary syndrome (BYS) and 20% of healthy individuals. Electron microscopy of the blood of BYS patients showed bacteria that shared similarities with Mycoplasma, Chlamydia, and Bacteroides. Since serologies and molecular tests were negative for those contaminants, and based on publications in the medical literature, it was suggested that those latent infectious agents were L-form bacteria, defined as cell wall deficient bacteria, assuming, therefore, Mycoplasma morphology and they are, for the most part, harmless to the host. We concluded that spirochetal microorganisms visualized in animals and employees of the Vivarium were non-pathogenic L-form bacteria from contaminants in the environment, regular infections, or endogenous microorganism from the normal saprophytic flora. On the other hand, spirochetal organisms identified in BYS, by preserving the capacity to invade cells in vitro, are potentially pathogenic and related to the etiology of BYS. We consider BYS as a novel Brazilian zoonosis caused by spirochetes adapted to their latent form, possibly due to bacterial mutations in response to ecologic and geographic conditions unique to Brazil.

INTRODUÇÃO: A doença de Lyme (DL) é uma doença de picada de carrapato, causado pela espiroqueta Borrelia burgdorferi sensu lato, transmitida por carrapatos do complexo Ixodes ricinus, que promove múltiplas manifestações clínicas sistêmicas. No Brasil, uma síndrome diferente é descrita e mimetiza sintomas de DL, mas também se manifesta com alta frequência de episódios recorrentes e manifestações alérgicas e imunológicas. É transmitida pelo carrapato Amblyomma cajennense e o agente etiológico é uma espiroqueta não cultivável de forma atípica. Devido a essas particularidades, esta zoonose emergente tem sido denominada síndrome brasileira semelhante à doença de Lyme ou síndrome de Baggio-Yoshinari (SBY). OBJETIVO: Descrever o espectro da manifestação neurológica da SBY. PACIENTES: Foram analisados 30 pacientes com SBY e sintomas neurológicos. RESULTADOS: A média de idade dos pacientes foi de 34,2 ± 13,3 anos (6 a 63 anos); 20 eram mulheres e 10 homens. Um alto número de episódios recorrentes (73,6%) e distúrbios psiquiátricos e psicossociais graves (20%) foram características típicas. Eritema migrans similar ao visto em hemisfério norte foi identificado em 43,3% dos pacientes no início da doença. A recorrência das lesões cutâneas diminuiu com a progressão da doença. Sintomas articulares (artrite) aconteceram em aproximadamente metade dos pacientes com SBY no início e durante o episódio de recidiva. CONCLUSÕES: A SBY é considerada uma nova doença transmitida por carrapato no Brasil que difere da clássica DL observada no hemisfério norte. A SBY reproduz sintomas neurológicos observados na DL, exceto pela presença adicional de recorrência de episódios e uma tendência de causar manifestações neurológicas crônicas e articulares.

INTRODUCTION: Lyme disease (LD) is a tick-borne disease, caused by Borrelia burgdorferi sensu lato spirochetes, transmitted by Ixodes ricinus complex ticks, which leads to multiple systemic clinical manifestations. In Brazil, a different syndrome is described that mimics LD symptoms, but that also manifests high frequencies of recurrent episodes and immune-allergic manifestations. It is transmitted by the Amblyomma cajennense tick and the etiological agent is an uncultivable spirochete with atypical morphology. Due to its particularities, this emerging zoonosis has been called Brazilian LD-like syndrome or Baggio-Yoshinari Syndrome (BYS). OBJECTIVE: To describe the neurological spectrum of BYS. PATIENTS: Thirty patients with neurological symptoms of BYS were analyzed. RESULTS: Mean age of patients was 34.2 ± 13.3 years old (6 to 63 years); 20 were females and 10 males. A high number of recurrent episodes (73.6%) and severe psychiatric or psycho-social disturbances (20%) were distinguishing features. Erythema migrans similar to those seen in the Northern hemisphere was identified in 43.3% of patients at disease onset. The recurrence of skin lesions diminished as the disease progressed. Articular symptoms (arthritis) happened in nearly half of patients at BYS onset and during relapsing episodes. CONCLUSIONS: The BYS is considered a new tick borne disease in Brazil that differs from classical LD observed in the Northern hemisphere. BYS replicates most of the neurological symptoms observed in LD, except for the additional presence of relapsing episodes and the tendency to cause chronic neurological and articular manifestations.